刘永收石力邓志宏赵昱张媛李瑜第四军医大学西京医院耳喉头颈外科睡眠中心陕西西安710032
【中图分类号】R428【文献标识码】A【文章编号】1276-7808(2015)01-205-01
患儿男14岁,以睡眠打鼾伴憋气2年为主诉就诊于我科门诊,患儿母亲代诉两年前发现患儿睡眠中有打鼾,伴间断性憋气,无憋醒,时有夜间睡眠不宁。就诊于当地医院,检查发现“双侧扁桃体肥大,腺样体稍大”,诊断为“儿童阻塞性睡眠呼吸暂停综合征”,建议行手术治疗。患儿家属未接受,此后鼾声减轻,但憋气症状无明显缓解,为求进一步治疗就诊于我院门诊,门诊电子鼻咽喉镜示:鼻咽部淋巴组织隆起,双侧扁桃体肥大,舌根淋巴组织增生。门诊以“儿童阻塞性睡眠呼吸暂停综合征”为诊断收入院,拟行手术治疗。入院后行常规检查,发现双侧扁桃体Ⅱ度肥大,表面无充血,扁桃体陷窝无脓性分泌物,窦性心率不齐。于手术前一日晚行多道睡眠监测(Polysomnography,PSG)。检查当晚发现患儿入睡后三十分钟,可见部分时段有鼾声存在,睡眠呼吸暂停指数(1.3次/h),低血氧指数(0次/h),最低血氧90%。然而在非快速动眼睡眠期出现短暂的类中枢样呼吸暂停;而快速动眼睡眠期呼吸暂停多为连续性发生(见图1)。这些暂停发生在呼气相,终止时多数有脑电觉醒伴或不伴体动,同时有心率过缓,暂停不伴有血氧饱和度降低,同步音视频证实暂停发生的同时患儿发出难听的单调的声音,类似病痛引发的呻吟声,并且主要出现在后半夜。追问病史,患儿母亲诉在患儿家里与检查室表现一致,全身无其他疾病,没有药物服用史。PSG诊断:睡眠呻吟讨论:睡眠呻吟又称睡眠相关性呻吟、夜间呻吟、catathrenia,自1983年DeRoekJ等报道了世界上第一例病例以来[1],30多年来全世界先后有不同病例数的个案报告,最多的是Guilleminault等[2]2008年报告了7例。根据RichardB,BERRYMD编著[3],高和、王莞尔等翻译的睡眠医学基础中总结:睡眠呻吟是一种发生在夜间的慢性疾病,特点是呼气时呻吟,最多见于REM睡眠期,特别是后半夜的REM时段;也可发生在NREM睡眠期。也有个案报道显示呻吟声主要发生于REM期[4-5],流行病学显示睡眠呻吟通常在青春期或成人早期发病,平均年龄19岁,男性多于女性(5-36岁),而本例患儿为男性,发病年龄为12岁。典型的表现是一次深吸气之后伴随着一次长呼气并在呼气期间发出呻吟或悲叹样声音,而本例患儿发作时符合上述描述。本例患儿查体时有扁桃体腺样体增大阻塞上气道,Guilleminault等报告的7例患儿也有数例存在扁桃体腺样体堵塞气道的情况,本例患儿与之相似。儿童的阻塞性睡眠呼吸暂停是临床的常见病多发病,最常见的上气道阻塞原因是扁桃体和腺样体肥大。然而儿童睡眠呼吸暂停及症状和体征多种多样,包括睡眠时打鼾、呼吸噪音,睡眠不宁、性格改变等的多种症状。由于我国的许多家庭都是儿童与爷爷奶奶共同生活,因此父母常常不能够及早发现患儿的疾病症状,无法全面准确描述患儿的表现,临床主要是根据主诉和体征做出诊断,术前是否常规需要行PSG监测仍然存在争论[6]。本例患儿两次就诊时医生都是根据家长主诉和查体体征做出了临床诊断。然而许多睡眠疾病也常常在儿童发生,像夜惊症、睡行症、梦魇等,在症状上存在一定相似性。
在我国由于PSG检查尚未得到广泛普及,许多县市级医院常常没有诊断设备,加之许多医生对这种特殊类型的睡眠障碍认识不足,容易导致误诊漏诊。一方面,随着医学交叉学科的不断发展和进步,耳鼻喉科医生应该积极学习其他相关专业知识,提高疾病诊治水平。另外一方面由于睡眠呻吟发病年龄为青春期或成人早期,因此对于儿童的阻塞性睡眠呼吸暂停应该仔细追问病史,分析症状及体征,必要时行PSG检查排除其他类型的睡眠呼吸障碍,防止发生漏诊误诊,甚至误治的情况发生。
参考文献:[1]DeRoekJ,VanHoofE,CluydtsR.sleep-relatedexpiratorygroaning.Acasereport.JSleepRes,1983,12:237.[2]GuilleminaultC,HagenCC,KhajaAM.Catathrenia:ParasomniaoruncommonfeatureofSleepdisorderedbreathing?Sleep,2008,31:132-139.[3]RichardB,BERRYMD编著,高和,王莞尔等编译.睡眠医学基础[M].北京:人民军医出版社,2014:623-624.[4].OldniA,ManconiM,ZucconiM,etal.‘Nocturnalgroaning’:justasoundorparasomnia?JSleepRes,2005,14:305-301.[5].VetrugnoR,ProviniF,PlazziG,etal.catathrenia(nocturnalgroaning):anewtypeofparasomnia.Neurology,2001,56:681-683.[6]RichardB,BERRYMD编著,高和,王莞尔等编译.睡眠医学基础[M].北京:人民军医出版社,2014:383-384.
图1:可见REM期睡眠中呼气相有连续发生的呼吸停顿,同步音视频提示为呻吟声,在停顿之前心率稍有下降。